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COSS - Cooperative OsteoSarkom Studiengruppe

Aktuelle und abgeschlossene Projekte

Aktuelle Projekte

Das COSS-Register ist ein Klinisches Register für Kinder, Jugendliche und Erwachsene mit Osteosarkomen und biologisch verwandten Knochentumoren. Das COSS-Register beinhaltet keine Vorgaben an Diagnostik oder Therapie. Hier sei auf die Abschnitte II.I und II.II verwiesen.

Unsere Abteilung engagiert sich als Vollmitglied im Europäischen Referenznetzwerk zu pädiatrischen Krebserkankungen (ERN PaedCan). Das ERN PaedCan wird geleitet von Frau Prof. Dr. Ruth Ladenstein, St. Anna Kinderspital, Wien.

Europäische Referenznetzwerke (ERN) sind virtuelle Netzwerke, in denen Gesundheitsdienstleister aus ganz Europa tätig sind. Sie befassen sich mit komplexen und seltenen Störungen oder Krankheiten, die eine hochspezialisierte Behandlung und eine hohe Konzentration von Fachwissen und Ressourcen erfordern.

Ärzte und Wissenschaftler aus 18 verschiedenen europäischen Ländern arbeiten gemeinsam daran die Überlebenschancen und die Lebensqualität von Patienten mit pädiatrischen Krebserkankungen zu verbessern. Ziel ist es durch eine bessere Vernetzung auf europäischer Ebene best practice Protokolle zu entwicklen und europaweit einheitliche Behandungsstandards zu definieren.

Hintergrund: Pädiatrische Krebserkrankungen sind selten und treten in verschiedenen Unterformen auf. Mit 20 000 Kindern mit einer neu diagnostizierten Krebserkrankung in ganz Europa und 6000 Todesfällen bei pädiatrischen Krebspatienten pro Jahr bleibt Krebs die häufigste krankheitsbedingte Todesursache von Kindern über 1 Jahr. Die durchschnittliche Überlebensrate ist in den vergangenen Jahrzehnten zwar gestiegen. Doch während bei einigen Erkrankungen eine drastische Verbesserung festgestellt wurde, fallen die Behandlungsergebnisse bei anderen weiterhin schlecht aus. Erhebliche Unterschiede bei den Überlebensraten stellen Europa ebenfalls vor eine Herausforderung, wobei in Osteuropa besonders schlechte Zahlen verzeichnet werden. Das ERN PaedCan arbeitet an einem verbesserten Zugang zu einer qualitativ hochwertigen Gesundheitsversorgung für krebskranke Kinder, deren Erkrankung fachmedizinische Expertise und hochspezialisierte Instrumente erfordert, die aufgrund einer geringen Patientenserie und mangelnder Ressourcen nicht allgemein verfügbar sind. Es stützt sich auf die früheren EU-geförderten Projekte ENCCA, PanCare und ExPO-r-Net. Das ERN PaedCan erstellt einen Fahrplan für Fachzentren, um deren Sichtbarkeit für Gesundheitsdienstleister und Patienten zu erhöhen. Hierfür wurde ein Tumorboard-Netzwerk für pädiatrische Onkologie eingerichtet, das über IT-Instrumente den Austausch von Fachwissen sowie Beratung ermöglicht. Das Netzwerk soll die Überlebensrate und Lebensqualität bei Kinderkrebs verbessern. In diesem Bemühen fördert es Zusammenarbeit, Forschung und Schulung, um gegenwärtig bestehende Ungleichheiten bei den Überlebensraten zu beseitigen und die Möglichkeiten der Gesundheitsversorgung bei Kinderkrebs in den EU-Mitgliedstaaten zu verbessern (Quelle: European Reference Networks (ERNs) (europa.eu))

Unter diesem Link finden Sie weitere Informationen zum ERN.

Abgeschlossene Projekte

EURAMOS-1 ist eine von vier der weltweit führenden multizentrischen Osteosarkomgruppen (COG, COSS, EOI, SSG) gemeinsam durchgeführte Studie. Hauptziel der Zusammenarbeit war die Optimierung der Therapie bei Patienten mit Osteosarkomen.

In EURAMOS-1 aufgenommen wurde alle Patienten mit operablen Osteosarkomen der Extremitäten oder des Körperstamms, unabhängig lokalisiert oder primär metastatisch, bei denen keine Kontraindikation gegen die geplante neoadjuvante Chemotherapie vorlag. Das Behandlungskonzept berücksichtigte die hohe prognostische Aussagekraft des Tumoransprechens auf die präoperative Chemotherapie und stratifizierte die postoperative Chemotherapie dementsprechend. Alle registrierten Patienten erhielten initial eine Standard-Induktionstherapie mit drei Medikamenten, die präoperativ aus zwei Zyklen Cisplatin/Doxorubicin und vier Zyklen Methotrexat bestand (MAP). Nach ausreichender Erholung von den Nebenwirkungen dieser Therapie erfolgte die Operation des Primärtumors. Die Zusammenstellung der postoperativen Therapie hing vom histologischen Ansprechen des Tumors ab. Bei Patienten mit gutem Tumoransprechen (<10% vitaler Resttumor) wurde zwischen einer Therapiefortsetzung mit MAP und einer Therapiefortsetzung mit MAP plus Erhaltungstherapie mit Interferon-α (MAPifn) randomisiert. Bei Patienten mit schlechtem Tumoransprechen (≥ 10% vitaler Resttumor) wurde zwischen einer Therapiefortsetzung mit MAP und einer Salvage-therapie aus MAP plus Ifosfamid/Etoposid (MAPIE) randomisiert. Primärer Endpunkt war das ereignisfreie Überleben. Principle Investigator für Deutschland war Prof. Dr. S. Bielack.

Ende der Patienten-Neuaufnahme 30.06.2011:

Die bei weitem größte weltweit je durchgeführte Osteosarkomstudie, EURAMOS-1, hat ihr Rekrutierungsziel erreicht und wurde zum 30.06.2011 für die Patienten-Neuaufnahme geschlossen werden. Insgesamt wurden aus über 300 Einrichtungen in 17 Ländern über 2200 Patienten registriert, davon 520 aus Kliniken der COSS-Gruppe. COSS mit 23% nach der amerikanischen COG den zweitgrößten Anteil aller kooperierenden Gruppen zur Gesamtrekrutierung beigetragen.

Die Ergebnisse der Studie wurde publiziert.

Patienten, die ab dem 01.07.11 wegen eines Osteosarkoms neu behandelt werden, nimmt die COSS-Studienzentrale gern in das COSS-Register auf. Für ins COSS-Register gemeldete Patienten steht die Infrastruktur der COSS-Gruppe unverändert zur konsiliarischen Beratung und Referenzbeurteilung zur Verfügung.

Das COSS-Register beinhaltet naturgemäß keine Vorgaben zur Therapie. Die COSS-Studienleitung empfiehlt aber nach Abstimmung mit ihren Partnern der European Osteosarcoma Intergroup, der Scandinavian Sarcoma Group und der Childrens‘ Oncology Group für Patienten außerhalb von Studien folgendes Vorgehen:

“The standard of care recommended by the EURAMOS-1 Trial Management Group for newly diagnosed patients with resectable osteosarcoma is MAP (methotrexate, doxorubicin, cisplatin) with no adjustment of post-operative treatment based on histological response. All emerging data from analysis of EURAMOS-1 will be disseminated to investigators. Plans for a further study, EURAMOS-2, are in development. MAP will again be the chosen standard treatment arm. In the meantime, inclusion of patients in well designed clinical trials when available is encouraged.”

Diese Empfehlung gilt auch und gerade nach kritischer Würdigung der Datenlage zu neu in die Osteosarkomtherapie eingebrachten Präparaten, inklusive solcher, für die eine Marktzulassung vorliegt. Die COSS-Studienleitung empfiehlt zudem, auch bei neu diagnostizierten Osteosarkompatienten die im EURAMOS-1 Protokoll beschriebenen Empfehlungen zu initialer und therapiebegleitender Diagnostik, zur Therapiesteuerung, zur Supportivtherapie und zur Nachsorge als Leitfaden zu nutzen.

EURO-B.O.S.S. wurde als eine offene, multizentrische, nicht-interventionelle Therapieoptimierungsstudie unter ausschließlicher Verwendung zugelassener Substanzen nach internationalen Konsenses über das Standardvorgehen bei Knochensarkomen älterer Patienten, mit dem Ziel epidemiologischer Untersuchungen zur Prozess- und Ergebnisqualität, konzipiert. Dokumentiert wurden Knochensarkomfälle (Osteosarkom, Malignes fibröses Histiozytom, Leiomyosarkom, dedifferenziertes Chondrosarkom, Fibrosarkom, Angiosarkom) bei Patienten im Alter von 41-65 Jahren aus dem Einzugsbereich der beteiligten kooperativen Gruppen (COSS, SSG, ISG). Projektleiter war Dr. S. Ferrari, Bologna.

SAREZ steht für SArkom REZidivregister. In diesem Projekt, Teil des BMBF geförderten Translational Sarcoma Research Network (TranSaRNet), erfassten die Cooperativen Ewing-, Weichteil- und Osteosarkomgruppen der GPOH gemeinsam mit der Interdisziplinären Arbeitsgruppe für Weichteilsarkome IAWS prospektiv Patienten mit rezidivierten Knochen- und Weichteilsarkomen.
Koordinator dieses Projekts war Prof. T.H. Hartmann (Bielefeld).

EURELOS war ein gemeinsames Projekt von COSS, der Italian Sarcoma Group (ISG) und der Scandinavian Sarcoma Group (SSG), deren gemeinsames Ziel es war, prospektiv Daten zu Osteosarkomrückfällen zu sammeln und daraus Erkenntnisse zu gewinnen. Koordiniert wurde dieses Projekt von der COSS-Gruppe.

Osteosarkome treten vorwiegend in der 2. Lebensdekade, d.h. bei Kindern und Adoleszenten auf. Der Behandlungserfolg wird vom Ansprechen des Tumors auf die präoperative, neoadjuvante Chemotherapie wesentlich beeinflusst. Diagnostische Methode der Wahl, sowohl bei der Erstdiagnose als auch im Verlauf der Therapie, ist die Magentresonanztomopgraphie (MRT). Eine sichere Beurteilung des Tumoransprechens auf die Chemotherapie ist jedoch erst durch die histologische Untersuchung nach der operativen Tumorentfernung möglich. Ein einzelnes bildgebendes Verfahren, das eine zuverlässige Beurteilung des Therapieerfolgs während eines früheren Stadiums der Chemotherapie erlaubt, existiert derzeit nicht. Es gibt allerdings 2 MRT-Techniken, die Rückschlüsse auf therapiebedingte Gewebsveränderungen im Tumor zulassen:

  1. Die dynamische Kontrastmitteluntersuchung, die bereits von der COSS-Studiengruppe für die Untersuchung von Osteosarkomen empfohlen wird.
  2. Erste Untersuchungen von wenigen Patienten mit handelsüblichen, zugelassenen diffusionsgewichteten Sequenzen zeigen eine gute Übereinstimmung von MRT-Befund und histologisch ermitteltem Tumoransprechen.

Ziel der Studie war es, die Wertigkeit der diffusionsgewichteten Sequenzen an einer größeren Patientenzahl zu überprüfen und mit der dynamischen Kontrastmitteluntersuchung sowie dem histologischen Befund zu vergleichen. Die computergestützte Aufarbeitung der diffusionsgewichteten Sequenzen, die den Vergleich mit dem histologischen Befund ermöglicht, ist mittlerweile abgeschlossen. Die COSS-Studienzentrale bedankt sich bei allen Teilnehmern.

EUROPEAN NETWORK for CANCER research in CHILDREN and ADOLESCENTS

Wir freuten uns sehr, als wir im Rahmen von ENCCA mit der Leitung des Knochentumor-Workpackage (WP7) betraut worden sind. Primäres Ziel des WP war die Etablierung einer Plattform für multinationale, gruppenübergreifende Knochensarkomstudien (Phase 2-4) unter Einbindung translationaler Forschungskonzepte. Dabei standen der Aufbau einer Infrastruktur und die Vernetzung bereits bestehender multinationaler, gruppenübergreifender translationalen Knochensarkomstudien und Netzwerke wie EURAMOS, Euro-E.W.I.N.G. und EuroBoNeT im Vordergrund. Ziel war es, europaweit mehr Patienten in multinationale Knochensarkomstudien einbringen zu können, die Verbesserung der Interaktion bestehender Gruppen und Netzwerke, und Förderung der Fachkompetenz in Staaten mit aktuell noch nicht suffizienter Infrastruktur.

European Bone Sarcoma Networking Meeting 29-30.06.2011 in Leiden/NL
Um eine bessere Vernetzung von “klinischen Forschungsgruppen” und “Grundlagenforschern” und um eine bessere Integration biologischer Forschungsfragen in klinische Studien zu erreichen, gab es ein erstes Treffen (Hauptorganisatoren seitens ENCCA Workpackage 7: Stefan Bielack, Miriam Wilhelm; EuroBoNeT: Pancras Hogendoorn, Pauline de Graaf) vom 29-30. Juni 2011 in Leiden/Holland – das „European Bone Sarcoma Networking Meeting” mit Vertretern folgender Netzwerke und Gruppen: EuroSarc, ECT-EURAMOS, EuroBoNeT, Euro-E.W.I.N.G., ENCCA WP7, COSS, EOI, EORTC, ISG, SFCE, GSF-GETO und SSG.

Weitere Informationen finden Sie hier.

(Acknowledgement: This work is supported by the European Science Foundation under the EUROCORES Programme European Clinical Trials (ECT) – EURAMOS, through contract No. ERASCT-2003-980409 of the European Commission, DG Research, FP6. The European Science Foundation (ESF) provides a platform for its Member Organisations to advance European research and explore new directions for research at the European level. Established in 1974 as an independent non-governmental organisation, the ESF currently serves 79 Member Organisations across 30 countries.)

Weitere Informationen

  • Stefan Bielack, Stuttgart (Onkologe)
  • Claudia Blattmann, Stuttgart (Onkologin)
  • Ines Brecht, Tübingen (Onkologin)
  • Gabrielle Calaminus, Bonn (Onkologin)
  • Uta Dirksen, Essen (Onkologin)
  • Norbert Graf, Homburg/Saar (Onkologe)
  • Denis Hahn, Stuttgart (Onkologe)
  • Wolf Hassenpflug, Hamburg (Onkologe)
  • Stefanie Hecker-Nolting, Stuttgart (Onkologin)
  • Simone Hettmer, Freiburg (Onkologin)
  • Leo Kager, Wien (Onkologe)
  • Udo Kontny, Aachen (Onkologe)
  • Christian Kratz, Hannover (Onkologe)
  • Thomas Kühne, Basel (Onkologe)
  • Thorsten Langer, Lübeck (Onkologe)
  • Lars Lindner, München (Onkologe)
  • Regine Mayer-Steinacker, Ulm (Onkologin)
  • Michaela Nathrath, Kassel (Onkologin)
  • Peter Reichardt, Berlin (Onkologe)
  • Dimosthenis Andreou, Berlin (Orthopäde)
  • Hans Roland Dürr, München (Orthopäde)
  • Rüdiger von Eisenhart-Rothe, München (Orthopäde)
  • Ulrich G. Exner, Zürich (Orthopäde)
  • Georg Goshegger, Münster (Orthopäde)
  • Jendrik Hardes, Essen (Orthopäde)
  • Axel Hillmann, Regensburg (Orthopäde)
  • Andreas Krieg, Basel (Orthopäde)
  • Burkhard Lehner, Heidelberg (Orthopäde)
  • Per-Ulf Tunn, Berlin (Orthopäde)
  • Reinhard Windhager, Wien (Orthopäde)
  • Thomas Wirth, Stuttgart (Orthopäde)
  • Daniel Baumhoer, Basel (Pathologe)
  • Wolfgang Hartmann, Münster (Pathologe)
  • Susanna Lang, Wien (Pathologin)
  • Mathias Werner, Berlin (Pathologe)
  • Christiane Franzius, Bremen (Nuklearmedizinerin)
  • Thekla von Kalle, Stuttgart (Radiologin)
  • Semi Ben Harabi, Heidelberg (Strahlentherapeut)
  • Marc Münter, Stuttgart (Strahlentherapeut)
  • Rudolf Schwarz, Bonn (Strahlentherapeut)
  • Beate Timmermann, Essen (Strahlentherapeutin)
  • Godehard Friedel, Tübingen (Thoraxchirurg)
  • Volker Steger, Tübingen (Thoraxchirurg)
  • Thorsten Walles, Magdeburg (Thoraxchirur

Kovac M, Woolley C, Ribi S, Blattmann C, Roth E, Morini M, et al. Germline RET variants underlie a subset of paediatric osteosarcoma. Journal of medical genetics. 2021;58(1):20-4. doi: 10.1136/jmedgenet-2019-106734.

Kelley LM, Schlegel M, Hecker-Nolting S, Kevric M, Haller B, Rossig C, et al. Pathological Fracture and Prognosis of High-Grade Osteosarcoma of the Extremities: An Analysis of 2,847 Consecutive Cooperative Osteosarcoma Study Group (COSS) Patients. Journal of clinical oncology : official journal of the American Society of Clinical Oncology. 2020:JCO1900827. doi: 10.1200/jco.19.00827.

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Langer T, Clemens E, Broer L, Maier L, Uitterlinden AG, de Vries ACH, et al. Association of candidate pharmacogenetic markers with platinum-induced ototoxicity: PanCareLIFE dataset. Data in brief. 2020;32:106227. doi: 10.1016/j.dib.2020.106227.

Calaminus G, Jenney M, Hjorth L, Baust K, Bernstein M, Bielack S, et al. Quality of Life of Patients With Osteosarcoma in the European American Osteosarcoma Study-1 (EURAMOS-1): Development and Implementation of a Questionnaire Substudy. JMIR research protocols. 2019;8(8):e14406. doi: 10.2196/14406.

Smeland S, Bielack SS, Whelan J, Bernstein M, Hogendoorn P, Krailo MD, et al. Survival and prognosis with osteosarcoma: outcomes in more than 2000 patients in the EURAMOS-1 (European and American Osteosarcoma Study) cohort. European journal of cancer (Oxford, England : 1990). 2019;109:36-50. doi: 10.1016/j.ejca.2018.11.027.

Casali PG, Bielack S, Abecassis N, Aro HT, Bauer S, Biagini R, et al. Bone sarcomas: ESMO-PaedCan-EURACAN Clinical Practice Guidelines for diagnosis, treatment and follow-up. Annals of oncology : official journal of the European Society for Medical Oncology. 2018;29(Suppl 4):iv79-iv95. doi: 10.1093/annonc/mdy310.

Schuster AJ, Kager L, Reichardt P, Baumhoer D, Csoka M, Hecker-Nolting S, et al. High-Grade Osteosarcoma of the Foot: Presentation, Treatment, Prognostic Factors, and Outcome of 23 Cooperative Osteosarcoma Study Group COSS Patients. Sarcoma. 2018;2018:1632978. doi: 10.1155/2018/1632978.

Ferrari S, Bielack SS, Smeland S, Longhi A, Egerer G, Sundby Hall K, et al. EURO-B.O.S.S.: A European study on chemotherapy in bone-sarcoma patients aged over 40: Outcome in primary high-grade osteosarcoma. Tumori. 2018;104(1):30-6. doi: 10.5301/tj.5000696.

Byrne J, Grabow D, Campbell H, O'Brien K, Bielack S, Am Zehnhoff-Dinnesen A, et al. PanCareLIFE: The scientific basis for a European project to improve long-term care regarding fertility, ototoxicity and health-related quality of life after cancer occurring among children and adolescents. European journal of cancer (Oxford, England : 1990). 2018;103:227-37. doi: 10.1016/j.ejca.2018.08.007.

Casali PG, Bielack S, Abecassis N, Aro HT, Bauer S, Biagini R, et al. Bone sarcomas: ESMO-PaedCan-EURACAN Clinical Practice Guidelines for diagnosis, treatment and follow-up. Annals of oncology : official journal of the European Society for Medical Oncology. 2018;29(Suppl 4):iv79-iv95. doi: 10.1093/annonc/mdy310.

Smida J, Xu H, Zhang Y, Baumhoer D, Ribi S, Kovac M, von Luettichau I, Bielack S, O'Leary VB, Leib-Mösch C, Frishman D, Nathrath M: Genome-wide analysis of somatic copy number alterations and chromosomal breakages in osteosarcoma. Int J Cancer. 2017 May 11. doi: 10.1002/ijc.30778. [Epub ahead of print] 

Ripperger T, Bielack SS, Borkhardt A, Brecht IB, Burkhardt B, Calaminus G, Debatin KM, Deubzer H, Dirksen U, Eckert C, Eggert A, Erlacher M, Fleischhack G, Frühwald MC, Gnekow A, Goehring G, Graf N, Hanenberg H, Hauer J, Hero B, Hettmer S, von Hoff K, Horstmann M, Hoyer J, Illig T, Kaatsch P, Kappler R, Kerl K, Klingebiel T, Kontny U, Kordes U, Körholz D, Koscielniak E, Kramm CM, Kuhlen M, Kulozik AE, Lamottke B, Leuschner I, Lohmann DR, Meinhardt A, Metzler M, Meyer LH, Moser O, Nathrath M, Niemeyer CM, Nustede R, Pajtler KW, Paret C, Rasche M, Reinhardt D, Rieß O, Russo A, Rutkowski S, Schlegelberger B, Schneider D, Schneppenheim R, Schrappe M, Schroeder C, von Schweinitz D, Simon T, Sparber-Sauer M, Spix C, Stanulla M, Steinemann D, Strahm B, Temming P, Thomay K, von Bueren AO, Vorwerk P, Witt O, Wlodarski M, Wössmann W, Zenker M, Zimmermann S, Pfister SM, Kratz CP: Childhood cancer predisposition syndromes-A concise review and recommendations by the Cancer Predisposition Working Group of the Society for Pediatric Oncology and Hematology. Am J Med Genet A. 173(4):1017-1037, 2017

Longhi A, Bielack SS, Grimer R, Whelan J, Windhager R, Leithner A, Gronchi A, Biau D, Jutte P, Krieg AH, Klenke FM, Grignani G, Donati DM ,Capanna R, Casanova J, Gerrand C, Bisogno G, Hecker-Nolting S,De Lisa M , D’Ambrosio L, Willegger M5, Scoccianti G, Ferrari S: Extraskeletal osteosarcoma: a European Musculoskeletal Oncology Society (EMSOS) study on 266 patients, Eur J Cancer 74:9-16, 2017

Kager L, Tamamyan G, Bielack S: Novel insights and therapeutic interventions for pediatric osteosarcoma. Future Oncol 13:357-368, 2017

Bielack S, Hecker-Nolting S, Blattmann C, Kager L: Advances in the management of osteosarcoma. F1000Res. 2016 Nov 25;5:2767. (F1000 Faculty Rev, doi: 10.12688/f1000research.9465.1)

Ferrari A, Dirksen U, Bielack S: Sarcomas of Soft Tissue and Bone. Prog Tumor Res 43:128-41, 2016

Marina NM, Smeland S, Bielack SS, Bernstein M, Jovic G, Krailo MD, Hook JM, Arndt C, van den Berg H, Brennan B, Brichard B, Brown KL, Butterfass-Bahloul T, Calaminus G, Daldrup-Link HE, Eriksson M, Gebhardt MC, Gelderblom H, Gerss J, Goldsby R, Goorin A, Gorlick R, Grier HE, Hale JP, Hall KS, Hardes J, Hawkins DS, Helmke K, Hogendoorn PC, Isakoff MS, Janeway KA, Jürgens H, Kager L, Kühne T, Lau CC, Leavey PJ, Lessnick SL, Mascarenhas L, Meyers PA, Mottl H, Nathrath M, Papai Z, Randall RL, Reichardt P, Renard M, Safwat AA, Schwartz CL, Stevens MC, Strauss SJ, Teot L, Werner M, Sydes MR, Whelan JS: Comparison of MAPIE versus MAP in patients with a poor response to preoperative chemotherapy for newly diagnosed high-grade osteosarcoma (EURAMOS-1): an open-label, international, randomised controlled trial. Lancet Oncol. 17(10):1396-1408, 2016

Kaatsch P, Strothotte J, Becker C, Bielack SS, Dirksen U, Blettner M: Pediatric bone tumors in Germany from 1987 to 2011: incidence rates, time trends and survival. Acta Oncol. 55(9-10):1145-1151, 2016

Bielack S, Kager L, Hecker-Nolting S, Blattmann C, Nathrath M, von Kalle T, Wirth T, Jürgens H : Therapie von Kindern, Jugendlichen und jungen Erwachsenen mit Osteosarkom. Journal Onkologie 2016

Kager L, Whelan J, Dirksen U, Hassan B, Anninga  J, Bennister L, Bovée JVMG, Brennan B, Broto JM, Brugières L, Cleton-Jansen AM, Copland C, Dutour A, Fagioli F; Ferrari S, Fiocco M; Fleuren E, Gaspar N, Gelderblom H; Gerrand C, Gerß J, Gonzato O, van der Graaf W, Hecker-Nolting S, Herrero-Martín D, Klco-Brosius S, Kovar H, Ladenstein R, Lancia C, LeDeley M; McCabe MG, Metzler M, Myklebost O, Nathrath M, Picci P; Potratz J, Redini F, Richter GH; Reinke D, Rutkowski P, Scotlandi K, Strauss S, Thomas D, Tirado OM, Tirode F, Vassal G; Bielack SS: The ENCCA‑WP7/EuroSarc/EEC/PROVABES/EURAMOS 3rd European Bone Sarcoma Networking Meeting/Joint Workshop of EU Bone Sarcoma Translational Research Networks; Vienna, Austria, September 24–25, 2015. Workshop Report. Clin Sarcoma Res (2016) 6:3, doi: 10.1186/s13569-016-0043-5. eCollection 2016

Bielack S: ABSTRACT REVIEWS ECC: Targeting Osteosarcoma: What is the difference between adult and paediatric patients? EMJ Oncology November 2015:74-75, 2015

Kovac M, Blattmann C, Ribi S, Smida J, Mueller NS, Engert F, Castro-Giner F, Weischenfeldt J, Kovacova M, Krieg A, Andreou D, Tunn PU, Dürr HR, Rechl H, Schaser KD, Melcher I, Stefan E.G. Burdach, Kulozik A, Specht K, Heinimann K, Fulda S, Bielack S, Jundt G, Tomlinson I, Korbel JO, Nathrath M, Baumhoer D: Exome sequencing of osteosarcoma reveals mutation signatures reminiscent of BRCA deficiency. Nat Commun. 2015;6:8940; doi: 10.1038/ncomms9940.

Isakoff M, Bielack SS, Meltzer P, Gorlick R: Osteosarcoma: Current Treatment and a Collaborative Pathway to Success. J Clin Oncol 33:3029-35, 2015

Bielack SS, Smeland S, Whelan JS, Marina N, Jovic G, Hook JM, Krailo MD, Gebhardt M, Pápai Z, Meyer J, Nadel H, Randall RL, Deffenbaugh C, Nagarajan R, Brennan B, Letson GD, Teot LA, Goorin A, Baumhoer D, Kager L, Werner M, Lau CC, Sundby Hall K, Gelderblom H, Meyers P, Gorlick R, Windhager R, Helmke K, Eriksson M, Hoogerbrugge PM, Schomberg P, Tunn PU, Kühne T, Jürgens H, van den Berg H, Böhling T, Picton S, Renard M, Reichardt P, Gerss J, Butterfass-Bahloul T, Morris C, Hogendoorn PC, Seddon B, Calaminus G, Michelagnoli M, Dhooge C, Sydes MR, Bernstein M: EURAMOS-1 investigators. MAP plus maintenance pegylated interferon-2b (MAPifn) versus MAP alone in patients with resectable high grade osteosarcoma and good histological response to preoperative MAP: First results of the EURAMOS 1 Good Response randomized  controlled trial. J Clin Oncol 33(20):2279-87, 2015 

Kager L, Diakos C, Bielack S: Can pharmacogenomics help to improve therapy in patients with high-grade osteosarcoma. Expert Opin Drug Metab Toxicol 11:1025-1028, 2015

Frezza AM, Cesari M, Baumhoer D, Biau D, Bielack S, Campanacci DA, Casanova J, Esler C, Ferrari S, Funovics PT, Gerrand C, Grimer R, Gronchi A, Haffner N, Hecker-Nolting S, Höller S, Jeys L, Jutte P, Leithner A, San-Julian M, Thorkildsen J, Vincenzi B, Windhager R, Whelan J: Mesenchymal chondrosarcoma: prognostic factors and outcome. A European Musculoskeletal Oncology Society study. Eur J Cancer 51:374-81, 2015

Tamamyan G, Dominkus M, Lang S, Diakos C, Mittheisz E, Horcher E, Holter W, Zoubek A, Bielack S, Kager L: Multiple relapses in high-grade osteosarcoma: When to stop aggressive therapy? Pediatr Blood Cancer 62:529–530, 2015

Zils K, Klingebiel T, Behnisch W, Mueller HL, Schlegel P, Fruehwald M, Suttorp M, Simon T, Werner M, Bielack S: Osteosarcoma in Patients with Rothmund-Thomson Syndrome. Pediatr Hematol Oncol 32:32-40, 2015 

Whelan JS, Bielack SS, Marina N, Smeland S, Jovic G, Hook JM, Krailo M, Anninga J, Butterfass-Bahloul T, Böhling T, Calaminus G, Capra M, Deffenbaugh C, Dhooge C, Eriksson M, Flanagan AM, Gelderblom H, Goorin A, Gorlick R, Gosheger G, Grimer RJ, Hall KS, Helmke K, Hogendoorn PC, Jundt G, Kager L, Kuehne T, Lau C, Letson GD, Meyer J, Meyers P, Morris C, Mottl H, Nadel H, Nagarajan R, Randall RL, Schomberg P, Schwarz R, Teot LA, Sydes MR, Bernstein M, on behalf of the EURAMOS collaborators: EURAMOS-1, an international randomised study for osteosarcoma: results from pre-randomisation treatment. Ann Oncol 26: 407–414, 2015

Whelan JS, Bielack SS, Marina N, Smeland S, Jovic G, Hook JM, Krailo M, Anninga J, Butterfass-Bahloul T, Böhling T, Calaminus G, Capra M, Deffenbaugh C, Dhooge C, Eriksson M, Flanagan AM, Gelderblom H, Goorin A, Gorlick R, Gosheger G, Grimer RJ, Hall KS, Helmke K, Hogendoorn PC, Jundt G, Kager L, Kuehne T, Lau C, Letson GD, Meyer J, Meyers P, Morris C, Mottl H, Nadel H, Nagarajan R, Randall RL, Schomberg P, Schwarz R, Teot LA, Sydes MR, Bernstein M; on behalf of the EURAMOS collaborators. EURAMOS-1, an international randomised study for osteosarcoma: results from pre-randomisation treatment. Ann Oncol 2014 Nov 24. pii: mdu526

Hecker-Nolting S, Bielack S: Therapie primär maligner Knochentumoren, Tumor Diagnostik & Therapie, TumorDiagn u Ther 35(08): 472-475, 2014

ESMO/European Sarcoma Network Working Group. Casali PG, Blay JY, Bertuzzi A, Bielack S, Bjerkehagen B, Bonvalot S, Boukovinas I, Bruzzi P, Dei Tos AP, Dileo P, Eriksson M, Fedenko A, Ferrari A, Ferrari S, Gelderblom H, Grimer R, Gronchi A, Haas R, Hall KS, Hohenberger P, Issels R, Joensuu H, Judson I, Le Cesne A, Litière S, Martin-Broto J, Merimsky O, Montemurro M, Morosi C, Picci P, Ray-Coquard I, Reichardt P, Rutkowski P, Schlemmer M, Stacchiotti S, Torri V, Trama A, Van Coevorden F, Van der Graaf W, Vanel D, Wardelmann E, Bolle S, Capanna R, Delaney T, Doglietto F, Fossati P, Jeys L, Kasper B, Leithner A, Radaelli S, Scheipl S, Tamborini E, Uhl M, Vleggert-Lankamp CL. Bone sarcomas: ESMO Clinical Practice Guidelines for diagnosis, treatment and follow-up. Ann Oncol. 2014 Sep;25 Suppl 3:iii113-23. doi: 10.1093/annonc/mdu256

Hospach T, Bielack S, v. Kalle T: Nächtliche Schmerzen am Bewegungsapparat: Die Anamnese weist den Weg zur Diagnose, Kinderärztliche Praxis 85, 174 – 176, 2014

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